Beskrivning av studiedesignerna fallstudier och fallserier¹, samt beskrivning av metaanalytiska metoder som utgår från resultat från primärstudier med Single Case Experimental Design exkluderas i denna delrapport. Detsamma gäller hur GRADE [1] anser att man bör kommunicera och använda sig av resultat med mycket låg tillförlitlighet.

^1. En fallstudie innebär en presentation av tillstånd, symptom, kliniska och praktiska fynd, behandling och uppföljning av en personuell patient eller insats till enskild person och uppföljning av denna. Fallstudien baserar resultat på observation, inte nödvändigtvis upprepad sådan, av naturligt förekommande händelser och är också många gånger deskriptiva till sin karaktär (medan resultat som baseras på SCED ofta beskrivs numeriskt och grafiskt [5]). Fallstudier har ofta använts för att uppmärksamma nya eller sällsynta sjukdomar och tillstånd eller för att studera sociala fenomen. De är även viktiga för information om olika typer av biverkningar eller oönskade utfall. Fallstudier är inte kontrollerade men kan användas till att generera hypoteser som sedan undersöks i kontrollerade studier. En fallserie är en rapport av flera fallstudier.

3.1.1 Analytisk enhet

Single Case-studier är primärstudier där det metodologiska tillvägagångssättet är att prospektivt studera ett enskilt fall eller liten grupp av fall över tid. Den grundläggande analysenheten är således det enskilda fallet, vilket kan vara en enskild person, en organisatorisk eller samhällelig enhet, liksom en enskild händelse. Härefter används huvudsakligen benämningen fall. En Single Case-studie kan även baseras på fler fall än ett, även om det sällan är fler än tre [2].

3.1.1.1 Olika typer och benämningar

Det finns både experimentella och icke-experimentella Single Case-studier [3] [4].

Icke-experimentella, eller kvasiexperimentella, Single Case-studier [3] [4] består av en bakgrundsmätning av utfallet i fråga (baslinje, eng. baseline) (A), följt av insats och mätning av utfall under tiden insatsen pågår (B). Detta är den enklaste studiedesignen (AB) och kallas även “phase change without reversal” och skiljer sig från en före-och eftermätningsstudie genom att mätning av utfallet sker under tiden insatsen pågår [4]. Denna design medger inga slutsatser av kausal natur, däremot kan den vara användbar för att pröva om en insats är genomförbar [5].

Experimentella Single Case-studier baseras på upprepade faser av mätningar och i vissa designer införande respektive borttagande av en insats (exv. ABA, ABAB). Det finns olika benämningar på experimentella Single Case-studier [2]:

• Single Case Experimental design
• Single Subject Experimental Design
• Single Subject Research Design
• N-of-1-studies
• N-of-1 trials [4]
• ‘personalized (N-of-1) trials’ [3]
• Small-N-design
• Multiple Case Design
• Single Case Design
• Single Systems designs

Projektgruppen har valt att utgå ifrån benämningen Single Case Experimental Design (SCED), eftersom den tydliggör att det är ett eller ett fåtal (single) fall (case) som studeras och därmed att det kan vara både person, enhet eller händelse, samt att det är en studie där en planerad insats aktivt införs (experimental) under flera faser (minst ABA).

3.2.1 Historik

Den metodologiska ansatsen SCED utvecklades under 1920-60 talen inom psykologi och beteendeforskning. Idag används den inom flera områden såsom medicin, folkhälsa, och utbildning [3]. Inom det medicinska området, uppstod den så kallade N-of-1 trial i mitten av 1980-talet, vilket motsvarar SCED [6]. Ansatsen N-of-1 trial utvecklades på grund av de begränsningar som RCT upplevdes ha när det gällde att applicera resultat till en enskild person och fatta beslut om behandling för denna [7] [8]. N-of-1 trial bedömdes vara användbar för att identifiera en optimal insats för en person, såsom exempelvis behandling av sällsynta sjukdomar.
 
What Works Clearinghouse² inkluderar sedan 2020 Single case-studier som en av tre standardmetoder i deras standardhandbok, de övriga två är RCT och RDD (regression discontinuity design) [9].

Vad gäller användning i nutid av SCED visade en undersökning från 2008 avseende 21 tidskrifter inom utbildning och psykologi att 44 % av studier om insatser i dessa tidskrifter hade använt SCED [10] [11].

^2. What Works Clearinghouse (WWC) finansieras av Institute of Education Sciences (IES) inom det amerikanska utbildningsdepartementet som etablerades 2002. WWC:s arbete leds av ett team av personal på IES och genomförs i samverkan med företag med expertis inom utbildning, forskningsmetodik och spridning av utbildningsforskning, (informationen hämtad 231003 från https://ies.ed.gov/ncee/wwc/WhoWeAre.)

3.2.2 Syfte och frågeställningar i primärstudier med SCED-design

Syftet med primärstudier med SCED är att undersöka om en insats har effekt för ett enskilt fall, såsom en person eller specifikt sammanhang.

SCED-studier kan användas för olika typer av forskningsfrågor, till exempel:

• Är insats X effektiv för tillståndet/beteendet Y hos personen P i sammanhanget S1?
• Är insats X effektiv för tillståndet/beteendet Y hos personen P i sammanhanget S2?
• Är insats X mer effektiv än insats Z för tillståndet/beteendet Y hos personen P i sammanhanget S1?
• Är effekten för tillståndet/ beteendet Y större om man lägger till insats Z till insats X, än vid endast insats X, för personen P i sammanhang S1?

3.2.3 Metodologiskt tillvägagångssätt

I SCED-studier karaktäriseras det metodologiska tillvägagångssättet av att

• ett enskilt fall eller liten grupp fall,
• resultatet mäts ofta och upprepat i flera faser, och att
• studiens genomförande ofta är sekventiellt genom att insatsen som utvärderas först tillämpas för att därefter dras tillbaka [2] [3] eller ett resultat av förväxlingsfaktorer.

I en SCED-studie sker således systematiska, upprepade mätningar av utfallet, det vill säga innan, under och efter aktiv introduktion av utvärderad insats. SCED-studien har på så sätt olika faser med (B) och utan insats (A). Fokus i SCED-studier är reproducering, där tanken är att en eventuell effekt av en insats på ett utfall synliggörs i fler än en mätning (A1A1A1B1B1B1) eller fler än en fas (A1B1A2B2A3). Syftet med dessa upprepade faser och mätningar är att minska risken för att eventuell effekt på ett utfall är slumpmässig [2] [3].

3.2.4 Utfall

Det primära utfallet i en SCED-studie benämns på engelska ”target behaviour”, “repeated measure” eller “target variable” [2], och är knutet till det fall som deltar i utvärderingen. Det saknas därför oftast underlag i form av psykometriska eller diagnostiska utvärderingar [2]. Rekommendationen är i stället att undersöka samstämmigheten i mätning av utfall mellan olika observatörer (eng. inter-observer agreement on the target behavior) [2].

Det finns också andra utfall som mäts i SCED-studier såsom jämförelsevariabler, generaliserade variabler, implementeringsdata och utfallsdata från etablerade standardiserade test [2]. Jämförelsevariabler är variabler som inte förväntas att förändras till följd av genomförandet av insatsen, medan generaliserande variabler är variabler som inte bedöms vara det primära utfallet men kan tänkas bli påverkat som en generell effekt av insatsen. Implementeringsdata är data som berör metodtrohet, det vill säga i hur stor grad den undersökta insatsen genomförs i enlighet med hur den är tänkt att genomföras. Utfallsdata från etablerade standardiserade test kan användas för att visa effekten av insatsen bortom det primära utfallsmåttet i förhållande till en mer allmän eller mer välkänt bedömningsverktyg [2].

3.2.5 Termer och begrepp

I Tabell 3.1 görs en sammanställning av vanliga termer och begrepp i SCED-studier.

3.2.6 SCED-designer och standarder för dessa

What Works Clearinghouse publicerade 2020 vilka design standarder för SCED-studier som ska vara uppfyllda för att uppnå tillräcklig intern validitet [9]. En effekt, eller avsaknad av sådan, ska enligt dessa standarder kunna påvisas vid minst tre olika faser (ABA), liksom vid minst tre (fem är att föredra) upprepade mätningar av utfall i varje fas (AAABBBAAA). Detta för att nå lägre sannolikhet för att en eventuell effekt beror av något annat än den undersökta insatsen. Förutsättningar för en studiedesign som omfattar tillbakadragande av en insats i en eller flera faser (ABA, ABAB) är att insatseffekten på utfallet är reversibel [5] liksom att den kan upptäckas i närtid [2]. Om dessa förutsättningar föreligger behöver de också kompletteras med en bedömning om det är etiskt rimligt att dra tillbaka eller avsluta en insats som bedöms ha god effekt för det fall, exempelvis en person, som studeras. Vidare skall varje utfall enligt What Works Clearingshouse standarder mätas systematiskt av mer än en person och samstämmigheten i mätning av utfall mellan olika personer ska beräknas för minst 20 procent av mätpunkterna i varje fas. Samstämmigheten skall uppnå en nivå som satts på förhand, till exempel Cohens κ på minst 0,6. Det finns också kriterier från What Works Clearinghouse som definierar vilken nivå av evidens (strong, moderate eller no evidence) en SCED-studie ger.

Det finns flera sätt att designa en SCED-studie och olika typer av design svarar på olika forskningsfrågor. Gemensamt är att fall studeras under olika faser där baslinjen (A) utgör den utgångspunkt mot vilken uppföljande mätning under och efter introduktion av en insats (B) jämförs. Studiedesigner som anses experimentella och medge en bättre intern validitet samt kunna ge stöd för ett orsak-verkan-samband är Withdrawal/Reversal Design eller ABAB-trial, multiple baseline design, alternating-treatments design, och changing-criterion designs [4]. I var och en av dem finns möjlighet att introducera randomisering i designen, även om detta inte är vanligt förekommande. [4]. Detta i likhet med RCT-studier men där RCT syftar till att fastställa orsakssamband baserat på genomsnittliga resultat på gruppnivå avser primärstudier baserade på dessa SCED-designer att fastställa orsakssamband för en enskilt fall (individnivå) [3].

3.2.7 SCED med Withdrawal/Reversal Design (WRD)

I det fall insatsens effekt på utfallet bedöms som reversibel, upptäckbar i närtid och etiskt rimlig att dra tillbaka är en design av typen ABA eller ABAB möjlig att använda [5]. ABA innebär en baslinjemätning av det primära utfallet (A1) följt av insats och mätning av utfallet (B1), och därefter tillbakadragande av insats och därpå följande mätning av utfallet en andra gång (A2). I ABAB-designen införs insatsen en andra gång (B2), med syfte att nå reproducering, med därpå följande mätning av utfallet. Reproducering anses ge starkare stöd för insatsens effekt [5]. Dessa upprepade faser innebär att det fall, exempelvis en person, som ingår i studien fungerar som sin egen jämförelse [3]. Det är viktigt att värdena i baslinjefasen stabiliserats innan man går vidare med en insatsfas. Det krävs som ovan nämnt minst tre datapunkter för att kunna säga att stabilitet har uppnåtts och det bör inte finnas en trend som pekar på att deltagaren förbättras, eftersom det då blir svårt att avgöra om en eventuell förändring beror på insatsen. I Figur 3.1 ses en schematisk bild av en WRD-studie med ABAB-design.

N-of-1-Trials är den medicinska benämningen för SCED-studier [4], och är ett exempel på WRD trial design. Det finns en särskild guide, CONSORT Extension for N-of-1 Trials [12] (CENT), framtagen för hur sådana studier skall rapporteras.

SCED med Alternating-treatments design

Alternating-treatments design (sv. alternerande och samtidiga insatser) innebär att flera insatser utvärderas samtidigt genom att snabbt alternera insatserna [4]. Vanligtvis görs en snabb växling mellan olika insatser vid ett tillfälle, exempelvis tre typer av fotleds-ortoser och dess respektive effekt på gångkapacitet hos en person som prövas vid ett och samma besök hos en arbetsterapeut [2]. Även denna studiedesign innebär att personen utgör sin egen kontroll samt förutsätter att insatseffekten på utfallet är reversibel [5], men också omedelbar [2].

3.2.8 SCED med Multiple baseline design

När en insatseffekt inte bedöms vara reversibel och där insatsens effekt på utfallet är synlig först på sikt [2], eller om insatsen inte bedöms som etiskt rimlig att ta bort efter ett första införande kan multiple-baseline design (MBD) (sv. multipel baslinjedesign) användas [5]. MBD innebär flera samtidiga baslinjedesigner (AB, AB, AB) vilket eliminerar behovet av att återgå till baslinjen (ABA) och MBD är därför lämpad för utvärdering av insatser som inte är reversibla eller har effekter på lång sikt, som till exempel vissa rehabiliteringseffekter. I MBD design introduceras en insats (AB1) vid en viss tidpunkt (t1) (AB1t1) som kompletteras med en förskjuten (t2, t3) introduktion av samma insats (AB1t2, AB1t3) med avseende på en viss parameter, såsom person (p), sammanhang (s) eller beteende (b) [4]. Insatsen introduceras förskjutet och sekventiellt för exempelvis flera olika personer (AB1t1p1, AB1t2p2, AB1t3p3), eller för en person i flera olika sammanhang (AB1t1s1, AB1t2s2, AB1t3s3), eller olika målbeteenden hos en person (AB1t1b1, AB1t2b2, AB1t3b3) [2]. MBD kan därmed ses som flera AB-designer (eller ABC, ABCD), med lika många AB-designer som det finns personer, sammanhang eller beteenden. Idén är att visa att förändring endast sker när insatsen är riktad till personen, genomförs i ett visst sammanhang eller gäller ett visst eller flera specifika beteenden. MBD som avser en insats effekt på olika sorters beteenden hos en person såsom exempelvis effekt av kognitiv minnesträning på beteendet att komma ihåg att ta med nycklar, låsa dörren respektive äta lunch [2].Personen, sammanhanget eller målbeteendet utgör i detta fall inte sin egen kontroll [2].

Den mest använda formen av MBD är den för person som parameter [2]. Minst 3 personer skall ingå i en sådan studie. Studien startar med en A-fas (A1a, A1b, A1c) utan någon insats under vilken utfallet mäts upprepade gånger för varje person (a,b,c), tills en av personerna påbörjar insatsen (A1aB1a), medan de andra fortsätter utan insats (A1b, A1c). Insatsen appliceras sedan efter en fördröjning på en andra person (B1b) och slutligen på den tredje personen (B1c) och alla personer mäts upprepat under hela undersökningstiden med avseende på utfallet [2]. Helst väljs den vilken ordning som respektive person ska påbörja insatsen liksom efter hur många baslinjemått via en randomiseringsprocedur.

3.2.9 SCED med Changing-criterion design

Changing-criterion design (CCD) utgår ifrån ett antal hierarkiskt baserade kriterienivåer som implementeras på ett sekventiellt sätt hos exempelvis en person [4]. Kriterienivåer kan avse längd på den fas där en insats införs liksom olika styrka, grader eller doser av den insats som undersöks och genom sådana kriterienivåer kan ökning eller minskning av ett beteende mätas [13]. Logiken bygger på idén att effekten på utfallet kommer att variera i takt med faslängd eller insatsstyrka och på så sätt påvisa effekten av undersökt insats [13]. CCD särskiljs på så sätt från andra tillvägagångssätt genom att designen inte kräver att en insats dras tillbaka, eller en utökad baslinje, snabb synlighet av effekten på utfallet, liksom inte eller insatser över flera personer, beteenden och sammanhang [13].

3.2.10 Analys av SCED-studier

Det finns två olika sätt att analysera data från SCED-studier, visuellt och statistiskt [10].

3.2.11 Visuell analys [14]

Det vanligaste sättet att analysera SCED-studier är visuellt. Här läggs vikten på klinisk och praktisk snarare än statistisk signifikans. Analysen innefattar fyra steg och ett antal variabler bedöms i varje steg. I det första steget utvärderas baslinjen, och huruvida baslinjen är stabil. I det andra steget bedöms om det finns mönster i data inom faserna. De tredje steget består av att jämföra varje fas, dels med de närliggande faserna, dels med faserna som innehåller samma insats, för att undersöka om en förändring mellan insatsfas och baslinjefas sammanfaller med en effekt på utfallet. Därefter, i det fjärde steget, utvärderas om det sammantaget är så att en effekt (eller återgång till baslinje) visas vid minst tre olika tillfällen. Bland de variabler som används för att bedöma datamönster inom och mellan faser finns till exempel nivå (eng. level) trend och variabilitet (eng. variability). Visuell analys innebär en risk för typ 1 fel.

3.2.12 Statistisk analys

Det finns flera olika sätt att statistiskt analysera SCED-studier [10] (se Tabell 3.2).

De har dock alla brister. En sådan är att i en SCED-studie är data ofta inte oberoende eftersom det görs många mätningar med exempelvis samma person, sammanhang eller beteende. Det innebär att en förväxlingsfaktor införs. Det medför, liksom en visuell analys, en risk för typ 1 fel och kan också ge mer extrema p-värden. Statistisk analys av SCED-data är ett fält under utveckling.

3.2.13 Verktyg och principer för att bedöma tillförlitligheten av resultat från SCED-studier

Det finns ett flertal olika verktyg för att granska tillförlitlighet till resultat i SCED-studier. Fokus i denna rapport är de två verktygen:

1. SCD-RoB-verktyget [15]
2. RoBiNT [6] [16]

3.2.14 SCD RoB-verktyget

SCD RoB-verktyget [15] (se Tabell 3.3) är direkt baserat på Cochrane:s ramverk för risk för bias (RoB) granskning och designat för användning inom området intellektuell funktionsnedsättning. Även om det kan tillämpas på flera typer av SCED, är det inte en fullständig bedömning av alla källor till risk för bias för alla typer av SCED. Det finns speciella design- och giltighetsproblem för var och en av undertyperna av SCED som också måste åtgärdas. De som använder SCD RoB-verktyget använder i allmänhet också kompletterande metoder för att titta på andra former av bias. Till exempel har SCD RoB kompletterats med RoBiNT [17] eller What Works Clearinghouse SCED-designstandarder.

 

3.2.15 RoBiNT

RoBiNT [16] tidigare kallad SCED SCALE [6] är baserad på PEDro skalan och är inte relaterad till Cochrane:s RoB-verktyg, trots namnets likhet. Även om namnet antyder att det är specifikt för N-av-1-trials är detta verktyg utformat för att användas för de flesta SCED-designer. RoBiNT mäter 15 aspekter av intern och extern validitet (se Tabell 3.4), vilket överensstämmer väl med de standarder som utvecklats av What Works Clearinghouse [9].

3.2.16 Andra RoB-verktyg för SCED

Under 2018 publicerade tidskriften Research in Developmental Disabilities ett specialnummer om tillförlitligheten till resultat från SCED-studier. I detta specialnummer [18] diskuteras verktygen

• CEC, som är specifikt för specialundervisning
• What Works Clearingshouse
• SCARF, Single-Case Analysis and Design Framework

när det gäller utvärdering av metodologisk kvaliteten hos SCED-studier.

I samma specialnummer introducerar Schlosser och kollegor [19] CSEDARS, ett verktyg för att skatta intern validitet hos SCED-studier där två eller flera insatser utvärderas med avseende på icke-reversibla målbeteenden, och metodologiska standarder diskuteras av Ganz och Ayres [20].

I Wendt och Miller [21] nämns ytterligare verktyg såsom

• Certainty Framework (evidenssäkerhet), kan användas för forskning i grupp eller enstaka ämne
• EVIDAAC (Evidence in Augmentative and Alternative Communication) Scale (10 till 19 poäng), utveckling med stöd av U.S. Department of Education - National Institute on Disability and Rehabilitation Research
• Single-Subject Scale
• Romeiser Logan

3.2.17 Styrkor och svagheter

Förespråkare för SCED argumenterar till exempel för att primärstudier med SCED-design ger bättre underlag än en RCT-studie att bedöma klinisk och praktisk relevans i förhållande till hur värdefull en behandling eller insats är en enskild patient eller person. Detta till skillnad från en RCT-studie där den kliniska och praktiska relevansen avser populationsnivå. SCED-studier har i jämförelse med RCT-studier ofta inte heller krav på homogenitet. De kan därför vara extra värdefulla för enskilda kliniker eller i enskilda praktiska sammanhang inom socialtjänsten där en behandling eller insats prövas på en enskild person eller en liten grupp personer.

För att SCED-studier ska ha intern validitet ska de uppfylla den designstandard som WWC publicerat. Det finns flera faktorer som kan påverka den interna validiteten negativt, till exempel risken att de återkommande mätningarna i sig påverkar utfallet, eller att det sker en naturlig förändring över tid som felaktigt antas bero på insatsen. Det vanligaste är att man försöker stärka den interna validiteten med replikering, men även randomisering av till exempel när en insats ska introduceras kan användas.

Extern validitet är en svaghet med SCED-studier. Även här rekommenderas replikering. Ett sätt benämns på engelska ´direct inter-subject replication´ där utvärderingen av aktuell insats upprepas så exakt som möjligt med andra deltagare som har liknande karaktäristika som de i originalutvärderingen. Ett annat sätt kallas ´systematic replication´ där vissa aspekter som sammanhang eller typ av deltagare systematiskt enligt en fördefinierad plan varieras.

Varken deltagaren eller den som ger insatsen kan blindas. Däremot finns möjligheten att blinda den som mäter/bedömer utfall, så att den personen inte vet i vilken fas deltagaren befinner sig. Ett alternativ, där till exempel ett beteende ska observeras, är att videofilma alla sessioner och sedan visa dem för bedömaren i slumpmässig ordning.

Guidelines för hur studier baserade på single case design skall rapporteras finns i

• The Single-Case Reporting Guideline In BEhavioural Interventions (SCRIBE) 2016 Statement [4]
• The Single-Case Reporting Guideline In BEhavioural Interventions (SCRIBE) 2016: Explanation and elaboration [10]
• CONSORT extension for reporting N-of-1 trials (CENT) 2015 Statement [12]

Rekommendationer om val av studiedesign samt genomförande liksom analys av data från SCED-studier kan hittas i böcker såsom

• J. Barker, P. McCarthy, M. Jones, A. Moran. Single case research methods in sport and exercise psychology. Routledge, London, United Kingdom (2011).
• D.H. Barlow, M.K. Nock, M. Hersen. Single case experimental designs: Strategies for studying behavior change. (3rd ed.), Pearson, Boston, MA (2009).
• D.L. Gast, J.R. Ledford. Single case research methodology: Applications in special education and behavioral sciences. (2nd ed.), Routledge, New York, NY (2014).
• Guyatt, G., Jaeschke, R., & McGinn, T. (2002). N of 1 randomized controlled trials. In G. Guyatt, D. Rennie, M. O. Meade, & D. J. Cook (Eds.), User’s guides to the medical literature (pp. 179–192). New York, NY: McGrawHill Medical and American Medical Association.
• R.H. Horner, E.G. Carr, J. Halle, G. McGee, S. Odom, M. Wolery. The use of single-subject research to identify evidence-based practice in special education. Exceptional Children, 71 (2005), pp. 165-179. 
• A.E. Kazdin. Single-case research designs: Methods for clinical and applied settings. Oxford University Press, New York, NY (2011).
• C.H. Kennedy. Single-case designs for educational research. Pearson, Boston, MA (2005).
• R. Kratochwill, J.H. Hitchcock, R.H. Horner, J.R. Levin, S.L. Odom, D.M. Rindskopf, W.R. Shadish. Single-case intervention research design standards. Remedial and Special Education, 34 (2013), pp. 26-38. 
• T.R. Kratochwill, J.R. Levin. Single-case intervention research: Methodological and statistical advances. American Psychological Association, Washington, DC (2014).
• D.L. Morgan, R.K. Morgan. Single-case research methods for the behavioral and health sciences. Sage, Los Angeles, CA (2009).
• T.C. Riley-Tillman, M.K. Burns. Evaluating educational interventions: Single-case design for measuring response to intervention. Guilford Press, New York, NY (2009).
• K.J. Vannest, J.L. Davis, R.I. Parker. Single case research in schools: Practical guidelines for school-based professionals. Routledge, New York, NY (2013) [4].

Rekommendationer om val av studiedesign samt genomförande liksom analys av data från SCED-studier går att hitta Journal of Behavioral Education 2012, Remedial and Special Education 2013, the Journal of School Psychology and Neuropsychological Rehabilitation 2014 samt Aphasiology in 2015 [4].

Rekommendationer om metodologisk kvalitet finns exempelvis i:

• R.H. Horner, E.G. Carr, J. Halle, G. McGee, S. Odom, M. Wolery. The use of single-subject research to identify evidence-based practice in special education. Exceptional Children, 71 (2005), pp. 165-179. 
• T.R. Kratochwill, J.H. Hitchcock, R.H. Horner, J.R. Levin, S.L. Odom, D.M. Rindskopf, W.R. Shadish. Single-case intervention research design standards. Remedial and Special Education, 34 (2013), pp. 26-38. 
• D.M. Maggin, A.M. Briesch, S.M. Chafouleas, T.D. Ferguson, C. Clark. A comparison of rubrics for identifying empirically supported practices with single-case research. Journal of Behavioral Education, 23 (2014), pp. 287-311.
• J.D. Smith. Single-case experimental designs: A systematic review of published research and current standards. Psychological Methods, 17 (2012), pp. 510-550. [4].

Litteratur som tar upp bedömning av risk för bias i Single Case-studier finns i:

• Tate RL, McDonald S, Perdices M, Togher L, Schultz R, Savage S. Rating the methodological quality of single-subject designs and n-of-1 trials: introducing the Single-Case Experimental Design (SCED) Scale. Neuropsychol Rehabil. 2008 Aug;18(4):385-401. doi: 10.1080/09602010802009201. PMID: 18576270,
• R.L. Tate, M. Perdices, U. Rosenkoetter, D. Wakim, K. Godbee, L. Togher, S. McDonald. Manual for the critical appraisal of single-case reports using the Risk of Bias in N-of-1 Trials (RoBiNT) Scale. Unpublished manuscript. University of Sydney, Australia (2013)
• R.L. Tate, M. Perdices, U. Rosenkoetter, D. Wakim, K. Godbee, L. Togher, S. McDonald. Revision of a method quality rating scale for single-case experimental designs and N-of-1 trials: The 15-item Risk of Bias in N-of-1 Trials (RoBiNT) Scale. Neuropsychological Rehabilitation, 23 (2013), pp. ,619-638.
• R.L. Tate, U. Rosenkoetter, D. Wakim, L. Sigmundsdottir, J. Doubleday, L. Togher, …, M. Perdices. The Risk of Bias in N-of-1 Trials (RoBiNT) Scale: An expanded manual for the critical appraisal of single case reports. Author, Sydney, Australia (2015) [4].